CASO CLÍNICO

Síndrome do desfiladeiro torácico complicada por duplo aneurisma subclávio — uma abordagem híbrida

Thoracic outlet syndrome complicated by double subclavian artery aneurysms — an hybrid approach

Ricardo Castro-Ferreira ^1,2 , Paulo Gonçalves Dias ¹ , Sérgio Moreira Sampaio ¹ , Dalila Rolim ¹ , José Fernando Teixeira ¹

 

¹Serviço de Angiologia e Cirurgia Vascular, Centro Hospitalar de São João, Porto, Portugal

²Departamento de Cirurgia e Fisiologia, Unidade de Investigação Cardiovascular, Faculdade de Medicina da Universidade do Porto, Portugal

 

Autor para correspondência

 

RESUMO

Introdução: Aneurismas da artéria subclávia (AAS) são uma complicação extremamente rara da síndrome do desfiladeiro torácico (SDT). A dilatação arterial ocorre normalmente distalmente ao local de compressão que está na base do SDT. Descrevemos um caso particularmente raro de um doente com SDT neurológico com dois volumosos AAS proximal e distal ao triângulo interescaleno.

Caso Clínico: Mulher, 55 anos, sem antecedentes de relevo. Actividade profissional desde a adolescência implica transporte manual de caixas pesadas diversas vezes ao dia. Foi referenciada à consulta de cirurgia vascular por sintomas neurológicos compatíveis com SDT. Angio-TC revelou a presença de dois volumosos AAS, de 31 e 42mm, separados pelo musculo escaleno anterior.

Os aneurismas foram excluídos com stent recoberto (Viabahn) após ter sido comprovada patência do polígono de Willis por Doppler transcraniano. Subsequentemente a doente foi submetida a escalenotomia anterior. Constatou-se reversão total dos sintomas, tendo a doente tido alta 2 dias após a cirurgia. Angio-TC de controlo comprovou exclusão dos 2 AAS. Doente mantém-se assintomática aos 6 meses de follow-up.

Discussão: O termo SDT foi originalmente utilizado em 1956 por RM Peet para descrever a compressão do feixe neurovascular ao nível do outlet torácico. O desenvolvimento de AAS é uma complicação rara, mas potencialmente perigosa da SDT. Embora historicamente tenha sido abordado por cirurgia aberta, os novos métodos endovasculares afirmam-se como uma opção elegante e de menor risco no tratamento de AAS. Embora a exérese da primeira costela se esteja a assumir como o tratamento a oferecer para a descompressão do desfiladeiro torácico, neste caso particular, a imagem e a história clínica foram altamente sugestivas de compressão pelo músculo escaleno. Este caso demonstra como as abordagens endovascular e aberta se podem conjugar para oferecer resultados aliciantes. Do nosso conhecimento, esta é a primeira descrição na literatura de dois aneurismas em série da artéria subclávia no contexto de SDT.

Palavras-chave: Síndrome do Desfiladeiro Torácico, Aneurisma da Artéria Subclávia, Abordagem Híbrida

 

ABSTRACT

Introduction: Subclavian artery aneurysm (SAA) can be an extremely rare complication of thoracic outlet syndrome (TOS)¹. The arterial dilation usually occurs distal to the stenosis site causing TOS⁴². We describe a rare case ofa patientwith neurological TOS with two voluminous SAA proximal and distal to interscalene triangle.

Case report: A 55 years-old female patient, with no prior medical conditions, was referred to vascular surgery clinic with symptoms ofneurological TOS. Theradialpulses wereabsentintheaffectedlimbbutthepatienthadnoarterialcomplains. In the work-up angio-CT two consecutive SAA (31 and 42mm) divided by anterior scalenus muscle were diagnosed.

The aneurysms were excluded by covered stent angioplasty after circle of Willis flow assessment by transcranial Doppler. Subsequently the patient was submitted to anterior scalenectomy in operating theatre. The symptoms completely reversed and the patient was discharged two days after surgery. Follow-up angio-CT confirmed SAA exclusion. Patient remains asymptomatic 6 months after the treatment.

Discussion: The term thoracic outlet syndrome was originally used in 1956 by RM Peet to designate compression of the neurovascular bundle at the thoracic outlet³. Since its original description, a multitude of clinical entities was associated with TOS1. SAA is a rare but potential dangerous complication of TOS2. Whereas historically SAA have been managed by open surgery, the novel endovascular methods offer an elegant and safer approach to this condition. Although first rib resection is emerging as the regular method of thoracic outlet decompression⁴, this particular case imaging was highly suggestive of scalenus muscle compression. This case exemplifies how endovascular and open approaches can elegantly work together with remarkable results. To the best of our knowledge, this is the first description of a double subclavian artery aneurysm in the context of TOS.

Keywords: Thoracic Outlet Syndrome, Subclavian Artery Aneurysm, Hybrid Approach

 

INTRODUÇÃO

O atingimento arterial na síndrome do desfiladeiro torácico (SDT) é extremamente raro, ocorrendo em menos de 1% dos casos⁵. O desenvolvimento de aneurismas da artéria subclávia corresponde apenas a uma pequena porção deste já raro subgrupo de doentes⁶. De facto, de todos os territórios vasculares, o sistema axilo-subclávio é dos locais onde menos frequentemente se desenvolvem aneurismas⁷. Os aneurismas neste local anatómico associam-se a elevado risco de complicações, nomeadamente embolização distal para o membro superior ou retrograda para o sistema vertebro-basilar, compressão do plexo braquial e rutura⁸. Embora o seu tratamento gold standard seja historicamente a cirurgia aberta8,9, o advento e massificação dos novos métodos endovasculares poderão conduzir a uma mudança de paradigma¹⁰. Descrevemos um caso particularmente raro de um doente com SDT neurológico com dois volumosos aneurismas da artéria subclávia (AAS) proximal e distal ao triângulo interescaleno.

 

CASO CLÍNICO

Mulher, 55 anos, sem antecedentes de relevo. Atividade profissional desde a adolescência que implica transporte manual de caixas pesadas diversas vezes ao dia. Foi referenciada à consulta de cirurgia vascular por sintomas neurológicos compatíveis com SDT — parestesias importantes referidas ao antebraço e mão direita após movimentos do membro com carga. O exame objectivo demonstrou ausência de pulso radial e cubital do membro afectado, sem outras alterações. Angio-TC revelou a presença de dois volumosos AAS direita, de 31 e 42mm, separados pelo músculo escaleno anterior. A anatomia dos aneurismas foi melhor avaliada por angiografia (Fig 1).

 

 

Foi decidida a exclusão endovascular dos aneurismas, após ter sido comprovada patência do polígono de Willis por Doppler transcraniano. A intervenção programada consistia em, por punção braquial retrograda, fazer progredir um guia rígido até ao arco aórtico com subsequente deposição de stent revestido entre artéria subclávia saudável próximal e distal aos aneurismas. Contudo, intraoperatoriamente não foi possível a progressão direta por punção braquial isolada, tendo sido necessário fazer progredir um snare (Indy, Cook) poracesso femoral, com subsequente snaring do guia dentro do aneurisma subclávio (Fig 2). Realizou-se posteriormente, com sucesso, a exclusão dos dois aneurismas com deposição de um stent recoberto 7x100mm (Viabahn, Gore) (Fig 2).

 

 

Subsequentemente a doente foi submetida a escalenotomia anteriorporabordagem supraclavicular(dois dias após o stenting). Constatou-se reversão total dos sintomas, tendo a doente tido alta 2 dias após a cirurgia. Angio-TC de controlo comprovou exclusão dos 2 AAS (Fig 3). A doente mantém-se assintomática e com pulso radial palpável aos 6 meses de follow-up, tendo cumprido 2 meses de dupla antiagregação, seguido de terapêutica isolada com ácido acetilsalicílico.

 

 

DISCUSSÃO / CONCLUSÃO

O termo SDT foi originalmente utilizado em 1956 por RM Peet para descrever a compressão do feixe neurovascular ao nível do outlet torácico³. O desenvolvimento de aneurismas da AS é uma complicação rara, mas potencialmente perigosa da SDT6. Embora historicamente tenha sido abordado por cirurgia aberta, os novos métodos endovasculares afirmam-se como uma opção elegante e de menor risco no tratamento de AAS10. Neste caso foi possível constatar a versatilidade da abordagem endovascular, com a possibilidade da realização de snaring do guia dentro do aneurisma como bailout de uma situação potencialmente complicada. Embora a exérese da primeira costela se esteja a assumir como o tratamento a oferecer para a descompressão do desfiladeiro torácico¹¹, neste caso particular, a imagem e a história clínica foram altamente sugestivas de compressão pelo músculo escaleno, pelo que se optou pela escalenotomia isolada, tendo sido obtida resolução total do quadro. Em caso de recorrência dos sintomas ou imagem de compressão do stent a doente poderá ser submetida posteriormente a exérese da primeira costela. Este caso demonstra como as abordagens endovascular e aberta se podem conjugar para oferecer resultados aliciantes. Do nosso conhecimento, esta é a primeira descrição na literatura de dois aneurismas em série da artéria subclávia no contexto de SDT.

 

REFERÊNCIAS

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^*Autor para correspondência

Correio eletrónico: cferreira.ricardo@gmail.com (R. Castro-Ferreira).

 

Recebido a 11 de abril de 2017

Aceite a 14 de fevereiro de 2018