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<abstract abstract-type="short" xml:lang="en"><p><![CDATA[The authors present a case of 38 year old woman with symptoms of odynophagia, retrosternal pain and weight loss. Diagnostic workup revealed the presence of an esophageal ulcer as the first manifestation of primary esophageal tuberculosis. Esophageal tuberculosis is a rare disease, estimated to account for 0,15% of deaths from tuberculosis. Moreover, primary esophageal tuberculosis without active extraesophageal tuberculosis, just like our case, is even more uncommon. Most cases of primary tuberculosis of the esophagus can be treated successfully with antituberculous chemotherapy and delay in diagnosis and in the start of treatment may cause a poor prognosis.]]></p></abstract>
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</front><body><![CDATA[ <p><b>Tuberculose primária do esófago</b></p>      <p>&nbsp;</p>     <p><b>Primary tuberculosis of the esophagus</b></p>     <p>&nbsp;</p>      <p><b>Ana Catarina Lagos<sup>a</sup><sup>,</sup></b><b><sup>&#8727;</sup>, Inês Marques<sup>a</sup>, Jorge Reis<sup>a</sup>, Paula Esteves<sup>b</sup>, João Costeiro<sup>b</sup>, Ana Afonso<sup>c</sup> e Beatriz Costa Neves<sup>a</sup></b></p>      <p><sup>a</sup> Serviço de Gastrenterologia e Hepatologia, Hospital Pulido Valente, Lisboa, Portugal</p>      <p><sup>b</sup> Serviço de Pneumologia, Hospital Pulido Valente, Lisboa, Portugal</p>      <p><sup>c</sup> Serviço de Anatomia Patológica, Hospital Curry Cabral, Lisboa, Portugal</p>      <p><sup><a href="#0">*</a></sup><a name="top0"></a><b>Autor para correspondência</b></p>      <p>&nbsp;</p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p>&nbsp;</p>      <p><b>Resumo</b></p>      <p>Os autores reportam o caso de uma doente de 38 anos de idade com um quadro clínico de odinofagia, dor retroesternal e emagrecimento. Os exames complementares de diagnóstico revelaram a presença de uma lesão ulcerada no esófago, como forma de manifestação de tuberculose primária do esófago.</p>      <p>A Tuberculose esofágica é uma doença pouco frequente, sendo responsável por 0,15% da mortalidade por tuberculose. A Tuberculose primária do esófago, sem envolvimento de outros órgãos, como o nosso caso clínico, é ainda mais raro.</p>      <p>A maioria dos casos é tratada de forma eficaz com tuberculostáticos, sendo que o atraso no diagnóstico e início da terapêutica dita um mau prognóstico.</p>      <p><b>PALAVRAS-CHAVE </b>Esófago; Tuberculose; Teste de IGRA</p>        <p>&nbsp;</p>      <p><b>Abstract</b></p>      <p>The authors present a case of 38 year old woman with symptoms of odynophagia, retrosternal pain and weight loss. Diagnostic workup revealed the presence of an esophageal ulcer as the first manifestation of primary esophageal tuberculosis.</p>      <p>Esophageal tuberculosis is a rare disease, estimated to account for 0,15% of deaths from tuberculosis. Moreover, primary esophageal tuberculosis without active extraesophageal tuberculosis, just like our case, is even more uncommon.</p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p>Most cases of primary tuberculosis of the esophagus can be treated successfully with antituberculous chemotherapy and delay in diagnosis and in the start of treatment may cause a poor prognosis.</p>      <p><b>KEYWORDS </b>Esophagus; Tuberculosis; IGRA test</p>      <p>&nbsp;</p>      <p>&nbsp;</p>      <p><b>Introdução</b></p>      <p>A Tuberculose esofágica é uma doença pouco frequente, mesmo nos países com alta incidência de tuberculose1. A Tuberculose primária do esófago, sem envolvimento de outros órgãos, é ainda mais rara. Geralmente é secundária à infeção pulmonar, ganglionar, mediastínica, da faringe ou laringe2.</p>      <p>Tendo em conta que os principais sintomas são disfagia, odinofagia e emagrecimento, o tumor esofágico faz diagnóstico diferencial com tuberculose esofágica.</p>      <p>Os autores apresentam o caso clínico de uma doente com tuberculose primária do esófago.</p>      <p>&nbsp;</p>      <p><b>Caso clínico</b></p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p>Doente do sexo feminino, 38 anos de idade, raça caucasiana, sem antecedentes pessoais e familiares relevantes.</p>      <p>Referenciada à consulta de Gastrenterologia, em janeiro de 2009, por um quadro clínico de odinofagia e dor retroesternal com 2 semanas de evolução, associado a emagrecimento (&gt; 10% peso corporal) em 2 meses. Ao exame objetivo destacava-se IMC &lt; 18,5. O estudo analítico com hemograma, coagulação e bioquímica geral não mostrou alterações de relevo. Foi submetida a endoscopia digestiva alta que revelou aos 28 cm da arcada dentária, uma lesão ulcerada com cerca de 4 cm de diâmetro, com bordos irregulares e fundo cinzento, sugestiva de neoplasia esofágica (fig. 1). Fizeram-se múltiplas biopsias, no entanto, o exame histológico sugeriu um granuloma mal formado com células gigantes do tipo de Langhans, sem presença de células neoplásicas (fig. 2). Da investigação complementar posterior destaca-se radiografia de tórax sem alterações, pesquisa de anticorpos anti- vírus de imunodeficiência humana 1 e 2 negativos, teste de Mantoux inconclusivo, estudo radiológico do esófago com pequena área focal de retificação e rigidez parietal, no segmento médio na vertente posterolateral esquerda (fig. 3) e TC toraco-abdominal com espessamento parietal do esofágo a nível do terço médio (fig. 4). Realizou-se segunda endoscopia digestiva com o objetivo de obter mais material para exame histológico e micobacteriológico. O exame histológico excluiu novamente neoplasia. Tendo em conta a forte suspeita de tuberculose esofágica, realizou-se o teste de IGRA (interferon gamma release assay - QuantiFERON®-TB Gold) que foi positivo.</p>      <p>&nbsp;</p>     <p><img src="/img/revistas/ge/v19n3/19n3a08f1.jpg"></p>     
<p><b>Figura 1 </b>Endoscopia digestiva alta: aos 28 cm da arcada dentária, lesão ulcerada com cerca de 4 cm de diâmetro, com bordos irregulares e fundo cinzento, sugestiva de neoplasia esofágica.</p>      <p>&nbsp;</p>     <p><img src="/img/revistas/ge/v19n3/19n3a08f2.jpg"></p>     
<p><b>Figura 2 </b>Anatomia patológica: granuloma mal formado com células gigantes do tipo de Langhans, sem presença de células neoplásicas.</p>      <p>&nbsp;</p>     <p><img src="/img/revistas/ge/v19n3/19n3a08f3.jpg"></p>     
]]></body>
<body><![CDATA[<p><b>Figura 3 </b>Estudo radiológico do esófago: pequena área focal de retificação e rigidez parietal, no segmento médio na vertente postero-lateral esquerda do esófago.</p>      <p>&nbsp;</p>     <p><img src="/img/revistas/ge/v19n3/19n3a08f4.jpg"></p>     
<p><b>Figura 4 </b>TC TA: espessamento parietal do esófago a nível do seu terço médio.</p>      <p>&nbsp;</p>      <p>Com base nos resultados endoscópicos, radiológicos, histológicos e o teste de IGRA positivo, a doente iniciou terapêutica com isoniazida, rifampicina, pirazinamida e etambutol. Duas semanas após o início do tratamento, identificou-se <i>Mycobacterium tuberculosis (M. tuberculosis)</i> no exame cultural da biopsia esofágica. A doente ficou assintomática ao fim de 4 semanas de tratamento. Repetiu-se endoscopia digestiva que revelou pequena lesão ulcerada em fase de cicatrização (fig. 5). À data, a doente completou 1 ano de tratamento e mantém-se assintomática.</p>      <p>&nbsp;</p>     <p><img src="/img/revistas/ge/v19n3/19n3a08f5.jpg"></p>     
<p><b>Figura 5 </b>Endoscopia digestiva alta: aos 28 cm da arcada dentária, pequena lesão ulcerada em fase de cicatrização.</p>      <p>&nbsp;</p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p><b>Discussão</b></p>      <p>A tuberculose esofágica é responsável por 1 a 3% da tuberculose gastrintestinal, sendo o órgão menos atingido de todo o aparelho digestivo. A tuberculose primária do esófago, como o nosso caso clínico, é ainda mais rara. Este facto deve-se sobretudo aos mecanismos de defesa do esófago, nomeadamente a sua estrutura tubular, o epitélio estratificado escamoso, a camada protetora de saliva e a rápida progressão das substâncias ingeridas, o que impede o crescimento de agentes patogénicos neste orgão<sup>3</sup>.</p>      <p>É mais frequente nos doentes imunodeprimidos, atingindo raramente os indivíduos imunocompetentes.</p>      <p>Os sintomas mais frequentes são odinofagia, dor retroesternal e emagrecimento<sup>4</sup>. Pode também manifestar-se, embora de forma menos frequente, como disfagia e hematemeses. Tendo em conta a clínica mais prevalente, o diagnóstico diferencial faz-se com neoplasia esofágica.</p>      <p>A tuberculose esofágica tipicamente apresenta-se como uma lesão ulcerada solitária, de bordos irregulares, escavada, no terço médio do esófago. O diagnóstico é feito através da identificação do <i>M. tuberculosis </i>ou de um granuloma caseoso clássico<sup>5</sup>.</p>      <p>O tratamento é semelhante à tuberculose pulmonar, sendo o uso de tuberculostáticos eficaz na maioria dos casos, tal como ocorreu nesta paciente. A cirurgia é indicada apenas nos casos com perfuração e abcessos<sup>6</sup>.</p>      <p>A tuberculose esofágica apresenta uma mortalidade de 0,15%<sup>7</sup>, sendo que o atraso no diagnóstico e início da terapêutica dita um mau prognóstico<sup>8</sup>.</p>      <p>É ainda importante salientar que o teste de IGRA revelou ser uma ferramenta muito útil no diagnóstico rápido do caso clínico descrito. Trata-se de um teste mais específico que o teste de Mantoux e que pode ser útil nos casos de tuberculose latente ou ativa sem confirmação bacteriológica. Baseia-se na produção de interferão-gama em resposta a 2 proteínas antigénicas (ESAT-6 e CFP10) produzidas pelo <i>M. tuberculosis </i>que não se encontram na vacina BCG nem na maioria das micobactérias não tuberculosas.</p>      <p>&nbsp;</p>      <p>&nbsp;</p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p><b>Bibliografia</b></p>      <!-- ref --><p>1. Mokoena T, Shama M, Ngakane H, Bryer J. Oesophageal tuberculosis. Postgrad Med J. 1992;68:110-5.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000064&pid=S0872-8178201200030000800001&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>2. Gordon H, Marshall B. Esophagal tuberculosis: Definitive diagnosis by endoscopy. Am J Gastroenterol. 1990;85:147-57.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000066&pid=S0872-8178201200030000800002&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>3. Devarbhavi H, Alvares F, Radhikadevi M. Esophageal tuberculosis associated fistula: report of 10cases. Gastrointest Endosc. 2003;5:562-88.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000068&pid=S0872-8178201200030000800003&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>4. Tornieporth N, Lorenz R, Gain T, Rosch T, Classen M. An unusual case of active tuberculosis of the esophagus in an adult. Endoscopy. 1991;23:294-6.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000070&pid=S0872-8178201200030000800004&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>5. Gupta P, Arora A, Bhrgava K. An unusual presentation of oesophageal tuberculosis. Tuberc Lung Dis. 1992;73:174-6.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000072&pid=S0872-8178201200030000800005&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>6. Grubbs C, Baldiwin R, Trenkner W, McCabe R. Distal esophageal perforation caused by tuberculosis. J Thorac Cardiovasc Surg. 2001;121:1003-4.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000074&pid=S0872-8178201200030000800006&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>7. Carr T, Spain M. Tuberculosis in carcinoma of the oesophagus. Am Rev Tuberc. 1942;46:346-9.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000076&pid=S0872-8178201200030000800007&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <!-- ref --><p>8. Monig P, Schmidt R,Wolters U, Krug B. Tuberculosis of the esophagus. 1995;107:155-7.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=000078&pid=S0872-8178201200030000800008&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></p>      <p>&nbsp;</p>      <p><b>Conflito de interesses</b></p>      <p>Os autores declaram não haver conflito de interesses.</p>      ]]></body>
<body><![CDATA[<p>&nbsp;</p>     <p><Sup><a name="0"></a><a href="#top0">*</a></Sup><b>Autor para correspondência</b></p>     <p>Correio eletrónico: <a href="mailto:catarina.lagos@gmail.com">catarina.lagos@gmail.com</a> (A.C. Lagos).</p>      <p>&nbsp;</p>     <p>Recebido a 26 de fevereiro de 2010; aceite a 9 de agosto de 2010</p>       ]]></body><back>
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